引用本文
王莎, 张龑, 赵杨玉, 卢珊. 宫角妊娠2例. 北京大学学报(医学版), 2018,50(3): 576-579
WANG Sha, ZHANG Yan, ZHAO Yang-yu, LU Shan. Cornual pregnancy in 2 cases. Journal of Peking University(Health Sciences), 2018,50(3): 576-579.  
Doi: 10.3969/j.issn.1671-167X.2018.03.031
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宫角妊娠2例
王莎, 张龑Δ, 赵杨玉, 卢珊
北京大学第三医院妇产科, 北京 100191
收稿日期: 2017-09-13
关键词: 宫角妊娠; 诊断; 治疗
中图分类号:R714.2 文献标志码:A 文章编号:1671-167X(2018)03-0576-04
Cornual pregnancy in 2 cases
WANG Sha, ZHANG YanΔ, ZHAO Yang-yu, LU Shan
Department of Obstetrics and Gynecology, Peking University Third Hospital, Beijing 100191, China
Δ Corresponding author’s e-mail, zhangyann01@126.com
Abstract

Cornual pregnancy is one of the diseases caused by embryo embedment at abnormal site. Since few women with cornual pregnancy continue to a middle or late gestation are at a relatively increased risk of uterus rupture,placenta accrete,postpartum hemorrhage and some other severe obstetric complications. We reported two cases of cornual pregnancy at the third trimester, including their clinical symptoms, diagnoses, treatments and obstetric outcomes. Patient 1 had regular prenatal examination. The ultrasound scan at the second trimester showed that the placenta was located at the right fundus of uterus and the myometrium was thin. She had sudden-onset abdominal pain and hypovolemic shock at the end of 33 weeks of gestation. Emergency laparotomy revealed right cornual pregnancy rupture and delivered a dead fetus. After removing the residual gestational tissue and repairing the uterine defect, a live infant was born by cesarean section three years later. Patient 2 was found an unusually located placenta accreta at the right cornu when cesarean section was performed for twin pregnancy and pre-eclampsia. Conservative treatments were tried to reduce bleeding, such as strong contractive drugs,B-Lynch suture,bilateral ascending branch of uterine artery ligation, but they all failed. The patient developed to disseminated intravascular coagulation and had to accept hysterectomy at last. Through analysis of the above two cases and review of related literature, we explored the diagnoses and management of the patients with cornual pregnancy at the late trimester. Ultrasonography is essential to diagnose cornual pregnancy, especially at the early stage, and the abnormal images need special attention during the whole term. Besides magnetic resonance imaging is an alternative method to evaluate the location and placenta accrete. Since cornual pregnancy is always accompanied with placenta accrete, which tends to result in uncontrollable postpartum hemorrhage and increase maternal mortality, cesarean section is suggested once diagnosed and individualized treatment strategy is made according to specific circumstances, including age, bearing requirement, severity of the disease, underlying disease and so on. Therefore, adequate preparation is very important and necessary before surgery. Drugs and conservative surgeries should be considered first when hemorrhage happens, however, hysterectomy is the last method to save patients’ lives when other treatment doesn’t work.

Key words: Cornual pregnancy; Diagnosis; Treatment

宫角妊娠指受精卵种植在子宫与输卵管开口交界处的子宫角部, 为罕见的异位妊娠, 可引起各种并发症, 最常见的是流产、子宫破裂和胎盘残留。由于宫角血供丰富, 一旦发生子宫破裂常致大量出血, 可能危及产妇生命。因其位置的特殊性, 如果早孕期漏诊, 至妊娠后期也极易漏诊、误诊。本文回顾2例孕晚期宫角妊娠病例, 并结合文献资料, 探讨该疾病的诊断、治疗方法。

1 病例资料
1.1 病例1

患者女性, 33岁, 主因“ 停经33周, 阵发性腹痛1天, 加重1小时” 入院。既往月经规律, 末次月经2007年8月17日。2008年3月30日 16:00出现下腹疼痛, 北京大学第三医院外科急诊就诊, 急诊查体:血压 120/60 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa), 脉搏 106次/min, 腹软, 剑突下及下腹两侧压痛, 无反跳痛。完善血常规示:白细胞计数(white blood cell count, WBC)17.5 × 109 /L, 中性粒细胞百分比(neutrophil percentage, NEUT%) 75 % , 血红蛋白(hemoglobin, HGB) 99 g/L , 血小板计数(platelet count, PLT) 129× 109 /L, 考虑妊娠合并阑尾炎不除外, 建议手术治疗, 并请产科会诊, 查宫体无压痛, 胎心146次/min, 无应激试验(non-stress test, NST)反应型, 嘱其家属返产检医院取既往外院的产检资料。患者拒绝手术, 外科急诊留观。给予抗炎补液治疗无明显缓解, 3月31日2:00患者出现肛门坠胀感伴口干、四肢发冷、烦躁, 查体:血压 96/53 mmHg, 脉搏 150次/min, 贫血貌, 全腹压痛, 以脐下及右侧腹部压痛为著, 宫缩未触及, 胎心音未闻及。给予开放静脉及血管活性药物, 腹部超声检查提示腹腔内出血可能, 复查血常规HGB 73 g/L, 腹腔穿刺抽出不凝血。这时家属提供的外院孕23周、29周B超提示胎盘附着部位肌层约0.1 cm, 位于右宫底, 考虑子宫破裂不除外, 以“ 1.宫内孕32周, G2P0, 臀位; 2.腹腔内出血(子宫破裂?); 3.失血性休克(失代偿期); 4.胎死宫内; 5.胎盘植入?6.妊娠合并阑尾炎?7.输卵管开窗术后, 右侧。” 收入院。既往孕1产0, 1998年因宫外孕行右侧输卵管开窗手术。

入院后完善肝肾功能、凝血等检查, 配红细胞3 000 mL, 立即在全身麻醉下行开腹探查手术, 术中见子宫右侧宫底近宫角处向外突出约8 cm× 7 cm, 张力大, 行剖宫取胎, 娩一死婴, 宫底后方下2 cm近右侧宫角处有一个约3 cm× 2 cm的破口, 可见胎盘样组织自破口翻出, 局部有活动性出血, 将宫底及宫角处植入的胎盘组织徒手剥离, 并切除未能剥离的胎盘植入处的子宫肌层, 修补子宫破口, 清理盆腹腔积血后关腹。术中出血共3 600 mL, 输悬浮红细胞2 400 mL, 血浆800 mL。病理提示符合胎盘植入。常规予以促宫缩、抗感染及支持等治疗, 术后第7天痊愈出院。出院诊断为:1.胎盘植入, 穿透型; 2.宫内孕32周, G2P1, 臀位, 已娩; 3.腹腔内出血; 4.失血性休克(失代偿期); 5.胎死宫内; 6.输卵管开窗术后, 右侧。患者避孕3年后再次妊娠, 于宫内孕35周行剖宫产手术, 母子平安。

1.2 病例2

患者女性, 41岁, 主因“ 停经35+2周, 发现蛋白尿16天, 子宫腺肌症并子宫肌瘤” 入院。既往月经规律, 末次月经2013年6月22日。因“ 原发不孕, 双侧输卵管不全梗阻” 于北京大学第三医院生殖中心行体外受精-胚胎移植(in vitro fertilization and embryo transfer, IVF-ET), 移植2枚囊胚, 均成活, 移植后1个月妇科超声提示宫内孕双活胎。孕期规律产检, 产科超声未提示胎盘附着部位异常, 早孕期超声提示左侧壁肌瘤5.8 cm × 5.4 cm× 6.3 cm。孕33周行24 h尿蛋白定量为0.341 g, 监测血压2次≥ 140/90 mmHg, 诊断“ 子痫前期, 轻度” , 孕35+2周门诊产检尿常规提示有微量尿蛋白, 为加强监测, 以“ 1.宫内孕35+2周, G1P0, 臀/头位; 2.双胎妊娠(双绒毛膜双羊膜囊); 3.子痫前期, 轻度; 4.妊娠合并子宫肌瘤; 5.高龄初产; 6.IVF-ET术后。” 收入院。

入院查体:一般情况好, 心肺正常, 双下肢水肿1+, 宫高41 cm, 腹围 112 cm, 先露臀/头, 胎心监护反应型。入院后监测血压波动于(120~146)/(70~88) mmHg, 24 h尿蛋白缓慢增长至0.611 g, 完善血常规、凝血、肝肾功能等实验室检查, 除PLT最低90× 109/L外均未见异常, 因“ 双胎妊娠, 高龄初产, 轻度子痫前期” 于宫内孕36+2周行子宫下段剖宫产术, 娩两男婴, Apgar评分1 min、5 min、10 min均为10分, 胎儿娩出后10 min胎盘未自行娩出, 行手取胎盘, 探查胎盘植入于右侧宫角, 右侧宫角胎盘附着处约10 cm× 10 cm无明显肌层组织, 仅余透明浆膜层, 子宫壁明显增厚, 弹性差(图1)。宫体左侧可见浆膜下肌瘤结节突起8 cm× 7 cm× 8 cm, 子宫收缩欠佳, 出血汹涌。予以荷包缝合右侧宫角、卡前列素氨丁三醇注射液250 μ g宫体注射、B-Lynch缝合子宫体及子宫动脉上行支结扎, 观察出血明显减少后缝合子宫切口, 再次探查, 见右侧宫角缝合处针眼渗血, 右侧阔韧带内可见10 cm× 10 cm× 5 cm血肿, 拆除荷包缝合线, 剪除宫角菲薄处并环形锁边缝合创面, 此时子宫收缩差, 出血多, 保守治疗效果不佳, HGB 52 g/L, PLT 44× 109/L, 纤维蛋白原 1.75 g /L, 凝血酶原时间 13.7 s, 活化部分凝血活酶时间 51.6 s, 考虑弥散性血管内凝血(disseminated intravascular coagulation, DIC)可能, 遂行全子宫切除术。术中出血共5 000 mL, 输悬浮红细胞2 800 mL, 血浆1 200 mL, 血小板1 u, 凝血酶原复合物400 u, 纤维蛋白原2 g。术后子宫病理提示符合胎盘植入。常规予抗感染、支持等治疗, 术后第8天病情平稳出院。出院诊断:1.宫内孕36+2周, G1P1, LSA/ROA(左骶前/右枕前), 已娩; 2.先兆子宫破裂; 3.胎盘植入; 4.产后出血; 5.DIC; 6.子痫前期, 轻度; 7.妊娠合并子宫肌瘤; 8.妊娠合并子宫腺肌症; 9.双胎妊娠(双绒毛膜双羊膜囊); 10.高龄初产; 11.早产; 12.IVF-ET术后; 13.贫血, 轻度。

图1 术中胎盘植入于右侧宫角Figure 1 Right horn of the uterus with placenta percreta

2 讨论

宫角妊娠仅占异位妊娠的2%~3%[1], 大部分患者于早孕期发现着床位置异常而终止妊娠, 能够发育至28周后甚至足月者较为罕见, 由于宫角部血供丰富, 蜕膜发育不全, 在胎盘绒毛的侵蚀下易发生子宫破裂、胎盘植入等产科并发症, 引起出血而危及孕产妇生命, 因此, 提高对宫角妊娠的诊断和处理能力十分重要。

目前临床上采用Janson等[2]诊断标准为:(1)腹痛、阴道出血伴子宫不对称性增大, 继以流产或阴道分娩; (2)直视下发现子宫一侧扩大, 伴有圆韧带向外侧移位; (3)胎盘滞留于子宫角处。符合以上任何一项均可诊断为宫角妊娠。分析该标准为临床直视下诊断, 早孕期则主要依靠超声检查, 检出率可达82.9%[3], 其典型表现为妊娠囊位于一侧膨大的宫角, 周围包绕完整的肌层及间质线征, 即子宫内膜线向子宫角延续, 达妊娠囊边缘[4]。中晚孕期主要依靠临床表现拟诊, 对孕期或分娩过程中出现不对称子宫增大, 难以纠正的胎位异常及产后胎盘滞留者应提高警惕。从病史来看, 本文2例患者的早孕期超声均未提示妊娠囊位置异常, 其可能原因为妊娠囊着床位置虽然偏向一侧宫角部, 但却向着宫腔方向生长, 行超声检查时孕囊位置的异常不典型, 未能引起超声医师的警惕。同理, 由于只是胎盘附着的位置位于宫角, 而胎儿则是在宫腔内生长, 能维持至晚孕期的宫角妊娠, 很难通过中晚孕期的超声发现“ 子宫不对称增大” 的典型表现, 容易漏诊、误诊。病例1患者外院产检期间中孕期超声曾提示胎盘位于右宫底, 附着部位肌层菲薄, 但并没有引起重视, 故晚孕期突发下腹痛于急诊就诊时不能提供准确病史且未携带产检病历, 而误诊为“ 阑尾炎” , 直至出现腹痛加重伴失血性休克, 才于开腹探查术中发现右侧宫角膨大, 可见一个3 cm× 2 cm破口伴胎盘组织翻出, 诊断宫角妊娠。病例2患者于剖宫产术中因胎盘滞留发现宫角妊娠, 伴胎盘植入及严重的产后出血, 其孕期产科超声未提示胎盘附着部位异常, 这可能与超声医师对中晚孕期的宫角妊娠认识不足有关。有学者提出[5], “ 宫颈较长、子宫下段增厚” 或“ 羊膜腔距宫颈较远” 加上一侧宫角部位胎盘植入是诊断孕中晚期宫角妊娠的重要线索, 因此建议任何孕周的超声检查均应探查宫颈长轴切面。此外, 对于超声影像检查不能明确的病例, 还可以考虑磁共振成像(magnetic resonance imaging, MRI), 它能够更准确地判断胎盘附着在宫腔内的位置以及是否合并植入等异常, 还可以和输卵间质部妊娠鉴别[6]。由此可见, 对于有多个胚胎移植史、宫角手术史、孕期超声提示胚胎着床位置异常或胎盘近宫角处等高危因素的患者, 孕期应加强监测, 特别是超声影像检查, 并向患者交代宫角妊娠的可能性及相关风险, 必要时完善MRI协助评估胎盘情况; 若出现不明原因腹痛、胎盘滞留等临床症状, 需认真回顾病史及孕期超声检查结果, 警惕宫角妊娠破裂、胎盘植入等严重的产科合并症, 并与阑尾炎、胰腺炎等内外科疾病相鉴别, 同时密切监测患者生命体征及胎儿变化, 如腹痛加重、生命体征恶化、胎心减慢、血红蛋白进行性下降或影像学提示腹腔积液增多, 应及时行开腹探查术。

由于宫角妊娠结局的不同, 治疗方法也具有多样性及个体化的特征。大部分宫角妊娠患者于早孕期发现而终止妊娠, 其治疗方法已有学者做了详细的阐述[7], 如腹腔镜或开腹宫角切除术, 本文主要探讨晚孕期宫角妊娠的治疗。对于早孕期超声未能发现的宫角妊娠患者, 其就诊主要分为先兆流产或早产、引产、子宫破裂。若发生子宫破裂, 则会引起致命性腹腔内出血, 及时开腹手术是挽救患者生命的唯一途径。国内文献曾报道的2例孕晚期宫角妊娠破裂的病例中, 1例因植入面积小且仍有肌层残留, 遂清除胎盘组织后行子宫修补术, 另1例患者因胎盘植入面积大, 穿透浆膜, 已生育2女, 且腹腔内出血多而选择行子宫次全切除术[8, 9]。对于未发生破裂的宫角妊娠, 由于胎盘附着位置较深并伴植入, 徒手剥离及钳夹困难, 即便可以耐受阴道分娩, 也可能需行开腹探查、剖宫取胎盘及宫角楔形切除术, 甚至切除子宫[10, 11]。本文病例1患者术中见子宫右侧宫底近宫角处向外突出, 张力大, 破口处可见胎盘样组织翻出, 根据术后标本检视及病理检查证实, 右侧宫角为胎盘附着处, 并且胎盘组织完全植入子宫, 达浆膜层, 但由于植入部位的肌层并未完全缺失, 且子宫收缩可, 故经缝合子宫缺损处等保守处理, 避免了子宫切除而保留了患者生育功能。与病例1相比, 病例2患者宫角部位病变更为严重, 胎盘植入右侧宫角部位的面积大, 深达浆膜层, 肌层完全缺失, 同时合并子宫肌瘤及子宫腺肌症, 影响子宫收缩, 导致胎盘剥离面出血汹涌, 虽予强宫缩剂、荷包缝合右侧宫角及B-Lynch缝合子宫体等一系列药物及保守手术治疗, 但效果不佳, 探查右侧宫角仍有活动性出血伴右侧阔韧带血肿形成。由于出血持续时间较长、累计出血量大、宫缩乏力, 继发DIC, 且患者已41岁, IVF-ET术后, 两新生儿均无明显异常, 勉强保留子宫意义不大, 为挽救患者生命, 而行全子宫切除术。

综上所述, 对于经阴道分娩时出现胎盘滞留而发现的宫角妊娠患者, 若徒手或钳夹剥离胎盘困难, 在无明显活动性出血的情况下可考虑行 MRI 检查, 了解胎盘附着情况再综合评估决定处理方案, 避免盲目人工剥离导致严重产后出血甚至子宫穿孔的发生。对于孕期超声检查或MRI提示的宫角妊娠, 尤其是伴有胎盘植入的患者, 首选剖宫产终止妊娠, 术前充分评估胎盘情况、告知相关风险并准备充足血液制品, 必要时可于胎儿娩出后行血管阻断术, 再尝试娩出胎盘, 若胎盘完整娩出且出血不多, 可予局部压迫止血及强促宫缩剂宫体注射的同时迅速缝合子宫切口恢复其解剖结构的连续性; 若合并穿透性胎盘植入无法剥离, 可切除植入部分子宫肌层后“ 8” 字缝合活动性出血部位, 如仍有持续出血伴子宫收缩乏力, 子宫动脉结扎及B-Lynch缝合宫体也不失为一种简单而有效的保守性手术治疗方式; 若保守治疗无效且血流动力学不稳定时, 为了挽救患者生命需考虑行子宫切除术。

The authors have declared that no competing interests exist.

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