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北京大学学报(医学版), 2019, 51(6): 1138-1143 doi: 10.19723/j.issn.1671-167X.2019.06.028

论著

促结缔组织增生型成釉细胞瘤的CT影像特点

孙崇珂1, 张建运2, 孙志鹏,1,△, 傅开元1, 赵燕平1, 张祖燕1, 马绪臣1

1. 北京大学口腔医学院·口腔医院, 口腔医学影像科, 国家口腔疾病临床医学研究中心 口腔数字化医疗技术和材料国家工程实验室 口腔数字医学北京市重点实验室,北京 100081

2. 北京大学口腔医学院·口腔医院, 腔病理科, 国家口腔疾病临床医学研究中心 口腔数字化医疗技术和材料国家工程实验室 口腔数字医学北京市重点实验室,北京 100081

Computed tomographic features of desmoplastic ameloblastoma of the jaw

SUN Chong-ke1, ZHANG Jian-yun2, SUN Zhi-peng,1,△, FU Kai-yuan1, ZHAO Yan-ping1, ZHANG Zu-yan1, MA Xu-chen1

1. Department of Oral and Maxillofacial Radiology,Peking University School and Hospital of Stomatology & National Clinical Research Center for Oral Diseases & National Engineering Laboratory for Digital and Material Technology of Stomatology & Beijing Key Laboratory of Digital Stomatology, Beijing 100081, China

2. Department of Oral Pathology, Peking University School and Hospital of Stomatology & National Clinical Research Center for Oral Diseases & National Engineering Laboratory for Digital and Material Technology of Stomatology & Beijing Key Laboratory of Digital Stomatology, Beijing 100081, China

通讯作者: △ e-mail, sunzhipeng@bjmu.edu.cn

责任编辑: 赵波

收稿日期: 2017-10-11   网络出版日期: 2019-12-18

基金资助: 国家自然科学基金.  81500877

Received: 2017-10-11   Online: 2019-12-18

Fund supported: Supported by the National Natural Science Foundation of China.  81500877

摘要

目的 回顾性分析促结缔组织型成釉细胞瘤(desmoplastic ameloblastoma,DA)的临床和影像学特点。方法 回顾2000年7月至2017年8月北京大学口腔医院诊治的颌骨成釉细胞瘤病例,分析各类型成釉细胞瘤的构成比和一般特征。选取具有完整病历和影像资料的DA病例28例、实性多囊型和单囊型成釉细胞瘤连续病例各50例进行对比分析,提取关键影像特征,包括边界、周围骨质、三维形态、内部结构、牙和牙周膜情况、密质骨等,并比较病变的CT值。结果 1 269例颌骨成釉细胞瘤中DA构成比为3.9%,上颌发病率达46.0%,好发于前牙区(62.0%)和前磨牙区(30.0%)。DA在CT中多表现为边界呈扇贝样,内部含有骨化结构的实性肿物。肿瘤平均高度与长轴径比值为0.76,平均颊舌径与长轴径比值为0.63,大于其他两类成釉细胞瘤。根据成骨密度特点,DA可见3种类型:成骨致密型(Ⅰ型)、蜂窝/皂泡型(Ⅱ型)和成骨稀疏型(Ⅲ型);Ⅰ~Ⅲ型CT值分别为:(488.8±164.0) HU、(171.7±102.8) HU和(42.1±8.8) HU,均高于其他两种类型成釉细胞瘤。结论 DA在CT中表现为内部含不同程度骨化的实性病变,对于影像鉴别诊断具有一定的临床意义。

关键词： 成釉细胞瘤 ; 颌肿瘤 ; 体层摄影术 ; X线计算机 ; 诊断

Abstract

Objective: To retrospectively analyze the clinical and CT imaging features of desmoplastic ameloblastomas (DA) in comparison with other types of ameloblastomas.Methods: Patients diagnosed with ameloblastoma histopathologically in Peking University School and Hospital of Stomatology from July 2000 to August 2017 were reviewed to analyze the constituent ratios and characteristics of DA. CT imaging features of DA (28 cases) were investigated in comparison with consecutive cases of solid/multicystic and unicystic ameloblastomas. The following imaging perspectives were analyzed: the border, internal structure, three-dimensional shape, tooth, the periodontium, the cortex and the expansion of the tumors. CT values were measured in the region of interest for quantitative analysis.Results: Among the 1 269 cases of ameloblastomas, 50 (3.9%) were DA,which showed predilections for males (74.0%). The average age of DA was about 43.9 years old, which was higher than the other two types. The anterior incisor-canine region (62.0%) and premolar region (30.0%) were most frequently affected. The incidence rate of DA in mandibule was 56.0% (28/50), which was slightly higher than that of maxilla (44.0%). The DA characteristically showed scallop border and honeycomb-like or soap-bubble internal structure with bone formation on CT. The mean ratios of height to mesio-distal and buccal-lingual to mesio-distal distances were 0.76 and 0.63, which were higher than the other two types. According to the degree of internal bone formation, three subtypes of DA could be observed: densely ossifying type (Ⅰ), honeycomb/soap bubble type (Ⅱ) and sparsely ossifying type (Ⅲ). The means and standard deviations of CT values of DA were significantly higher than those of the other two types, which were (488.8±164.0) HU (type Ⅰ), (171.7±102.8) HU (type Ⅱ), (42.1±8.8) HU (type Ⅲ).Conclusion: CT is helpful for diagnosis of DA, which shows as solid tumor with varying degrees of internal ossification.

Keywords： Ameloblastoma ; Jaw neoplasms ; Tomography ; X-ray computed ; Diagnosis

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本文引用格式

孙崇珂, 张建运, 孙志鹏, 傅开元, 赵燕平, 张祖燕, 马绪臣. 促结缔组织增生型成釉细胞瘤的CT影像特点. 北京大学学报(医学版)[J], 2019, 51(6): 1138-1143 doi:10.19723/j.issn.1671-167X.2019.06.028

SUN Chong-ke, ZHANG Jian-yun, SUN Zhi-peng, FU Kai-yuan, ZHAO Yan-ping, ZHANG Zu-yan, MA Xu-chen. Computed tomographic features of desmoplastic ameloblastoma of the jaw. Journal of Peking University(Health Sciences)[J], 2019, 51(6): 1138-1143 doi:10.19723/j.issn.1671-167X.2019.06.028

促结缔组织增生型成釉细胞瘤(desmoplastic ameloblastoma,DA)是一种特殊类型的成釉细胞瘤,其主要病理特征是肿瘤间质中结缔组织大量增生,肿瘤性上皮岛或条索边缘细胞呈扁平状紧密排列,可见化生性骨形成[1]。最早由Eversole于1984年报道[2],1992年和2005年WHO牙源性肿瘤分类中将其归类为成釉细胞瘤的一种亚型[3,4]。DA的发病率较低(8.65%)[5],多位于前牙区[6],与常见实性多囊型成釉细胞瘤(solid/multicystic ameloblastoma,SA)和单囊型成釉细胞瘤(unicystic ameloblastoma,UA)相比,存在一些临床、影像和病理学的独特性[7]。既往文献中针对性大样本的研究报道较少[6,8],本研究拟通过回顾性分析DA与其他类型成釉细胞瘤的临床和影像区别,进一步探讨DA的CT影像学特点。

1 资料与方法

1.1 病例资料

收集2000年7月至2017年8月期间就诊于北京大学口腔医院、经手术治疗和病理检查确诊、病例资料完整的成釉细胞瘤病例,回顾性分析临床特点、各类型成釉细胞瘤的构成比和发病部位。选取螺旋CT资料完整的DA病例作为研究对象,以SA和UA病例各50例作为对照组,进行CT影像学特征比较分析。

1.2 影像学检查与分析

由两名影像科医生共同阅片并结合手术治疗记录确定成釉细胞瘤的发病部位,以前牙区、前磨牙区、磨牙区、下颌升支区、下颌角区、上颌窦区进行分区研究。螺旋CT检查于8层螺旋CT(Brightspeed,GE,USA)或16层螺旋CT(Optima,GE,USA)中完成,扫描和重建参数如下:电压120~140 kV;管电流200~380 mA;螺矩1.65 :1;扫描时间1 s;层厚1.25 mm;间隔1.25 mm。

调阅相关病例DICOM格式CT资料,由两名影像科医生于监视器中使用多平面重组软件共同读片,分别于软组织窗及骨窗观察。提取影像学关键特征进行分析:边界、周围骨质变化、外形、内部结构、囊实性、牙移位、牙根吸收、牙周膜情况、密质骨连续性或骨膜反应。测量长轴径、颊舌径、高度评价肿物的颊舌向膨隆程度,沿病变区牙列或颌骨走形方向测量长轴径,沿肿物的颊舌向测量颊舌径,肿物冠状位方向的最大径定义为高度。在病变内部测量圆形感兴趣区(region of interest,ROI),测量平均CT值。

1.3 统计学方法

应用SPSS 11.0软件进行统计学分析。年龄、高度、颊舌径、近远中径及CT值为计量资料,应用方差分析检验;性别、部位、颊舌膨隆、受累牙的特点、边界特点和内部结构为计数资料,应用卡方检验。P<0.05为差异存在统计学意义。

2 结果

2.1 一般临床资料

共获得1 269例成釉细胞瘤病例,其中DA 50例(3.9%)、SA 776例(61.2%)、UA 374例(29.5%)、外周型成釉细胞瘤18例(1.4%)、其他类型成釉细胞瘤(成釉细胞纤维瘤、成釉细胞纤维牙本质瘤、角化型成釉细胞瘤等)51例(4.0%)。20例(1.6%)成釉细胞瘤发生恶变,DA合并其他类型成釉细胞瘤6例。776例SA中选734例资料完整者进行统计,374例UA中选350例资料完整者进行统计。三种类型成釉细胞瘤患者性别、年龄及患病部位详见表1。

表1   三种类型成釉细胞瘤的一般情况

Table 1  General information about three types of ameloblastomas

ItemsDASAUAP
Gender, Femal/Male13/37319/415159/191<0.001
Age/years, x̅±s43.9±12.435.3±15.530.3±14.7<0.001
Site<0.001
Between canine, Maxilla/Mandible13/188/898/36<0.001
Premolar, Maxilla/Mandible10/516/986/45<0.001
Molar, Maxilla/Mandible0/220/1663/1190.037
Ramus, n23071290.001
Other sites, n0101<0.001

DA, desmoplastic ameloblastoma; SA, solid/multicystic ameloblastoma; UA, unicystic ameloblastoma. Other sites including infratemporal fossa, region infraorbitalis, zygoma.

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2.2 CT影像学表现

DA在肿瘤部位、边界、三维形态特征、内部成骨、CT值等方面与SA和UA有差异(表2)。DA边界多呈扇贝样边缘(26/28,图1A);部分病例中病变可以明显破坏密质骨(图1B),与正常骨边界无明显界限(图1C);肿瘤平均高度与长轴径比值为0.76,肿瘤颊舌径与长轴径比值大于SA和UA;肿瘤呈实性(图1D),平均CT值高于SA和UA。

表2   促结缔组织增生型成釉细胞瘤影像学表现

Table 2  Radiological manifestations of DA in comparison with sand UA

ItemsDA (n=28)SA (n=50)UA (n=50)P
Expansion, lingual/buccal27/1150/5050/48<0.001
Size/mm, x̅±s
Height29.2±9.639.5±13.932.6±8.8<0.001
Mesio-distal41.0±18.969.1±24.459.1±17.3<0.001
Buccal-lingual23.7±10.032.4±12.829.3±8.80.004
Tooth, n
Displacement2330270.043
Root resorption2340330.166
Periodontal destruction2544410.584
Boundary, n
Scallop border2120<0.001
Curved border74850<0.001
Clear/ill defined8/2050/050/0<0.001
Cortex thinning175050<0.001
Cortex destruction400<0.001
Internal, n
Septa244617<0.001
Ossification2100<0.001
CT value/HU, x̅±s488.8±164.0 (Ⅰ)33.1±36.421.5±7.2<0.001*
171.7±102.8 (Ⅱ)
42.1±8.8 (Ⅲ)

DA, desmoplastic ameloblastoma; SA, solid/multicystic ameloblastoma; UA, unicystic ameloblastoma. *CT values of DA(type Ⅰ,Ⅱ,Ⅲ) are higher than those of SA and UA.

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图1

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图1   促结缔组织增生型成釉细胞瘤的边界形态特征

Figure 1   The boundary features of DA

A-B, DA shows scalloped shape with short sclerosed border on axial CT images (white arrows); C, Ill-defined border, infiltration into surrounding bone (white arrow) and locally destroyed cortex can be observed in DA; D, DA shows as solid mass on CT (black arrow).


DA肿瘤内部常见有成骨现象(21/28),根据成骨密度特点,可见3种类型:成骨致密型(Ⅰ型,4/28,图2),表现为肿瘤内部较均匀分布或致密成骨影像;蜂窝/皂泡型(Ⅱ型,17/28,图3),表现为肿瘤内部多个蜂窝样区域内成骨分布不均匀,有部分无明显成骨区域;成骨稀疏型(Ⅲ型,7/28,图4),表现为肿瘤大部分为实性表现,内部成骨现象较少。Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型CT值测量分别为(488.8±164.0) HU、(171.7±102.8) HU和(42.1±8.8) HU(表2)。

图2

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图2   促结缔组织增生型成釉细胞瘤成骨致密型(Ⅰ型)

Figure 2   The densely ossifying DA (type Ⅰ)

CT images shows the internal ossifications appear like bone trabecular (white arrow, A) or densely ossification (white arrow, B).


图3

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图3   促结缔组织增生型成釉细胞瘤蜂窝/皂泡型(Ⅱ型)

Figure 3   The honeycomb/soap bubble type of DA (type Ⅱ)

Axial CT images shows the scattered inhomogeneous ossifications appearing as honeycomb (white arrows) or soap bubbles (black arrows).


图4

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图4   促结缔组织增生型成釉细胞瘤成骨稀疏型(Ⅲ型)

Figure 4   The sparsely ossifying type of DA (type Ⅲ)

Sparse internal ossification is observed on axial CT images (white arrow).


DA也可见伴发于SA或UA病例中(6例,图5)。

图5

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图5   促结缔组织增生型成釉细胞瘤混合型

Figure 5   The hybrid type of DA

Axial CT image (A) and cropped panoramic tomography (B) shows the lesion is composed of the unicystic part (white arrows) and ossification part of DA (black arrows).


3 讨论

1984年Eversole等[2]初次报道了3例特殊类型的成釉细胞瘤,其病理特点为伴有结缔组织的大量增生。1992年WHO牙源性肿瘤分类将成釉细胞瘤分为经典的成釉细胞瘤(滤泡型和丛状型)、UA和其他多种类型的成釉细胞瘤(促结缔组织增生型、棘皮瘤型、基底细胞型等)[3]。2005年WHO牙源性肿瘤分类将成釉细胞瘤分为4类:SA、UA、外周型成釉细胞瘤及促结缔组织增生型成釉细胞瘤,将棘皮瘤型、基底细胞型、颗粒细胞型等成釉细胞瘤列入实性/多囊型成釉细胞瘤[4]。2017年 WHO牙源性肿瘤分类更新,将DA定义为实性型成釉细胞瘤的一种亚型[7]。尽管分类方法有所演变,但对于DA的组织病理学表现的观点基本一致。

本研究中DA的构成比为3.9%,DA上颌骨的发生比例明显高于SA和UA,且好发生于颌骨前部,以前牙区及前磨牙区为著。本组病例中,UA平均年龄最低(30岁), 10~40岁多见,男性略多于女性(1.3 :1), 与文献平均年龄相近(26.8岁)[9];SA的平均年龄较高(36岁), 20~50岁多见,与文献[5]中成釉细胞瘤好发于20~44岁相仿,男女比例与UA相近(1.2 :1);DA平均年龄最高(44岁),30~60岁多见,男性多于女性(2.7 :1)。

从影像学表现来看,DA多为颊向膨隆、边界不清晰的实性肿物,内部结构为伴有不同程度和类型骨化的实性结构。SA常表现为多房病灶,病灶可为囊性或实性(图6A);UA常表现为单房密度均匀囊性影像(图6B)。混合型DA的影像表现为囊性区周围伴有蜂窝状骨质改变(图5),需要与牙源性纤维瘤、牙源性黏液瘤等相鉴别。与DA影像表现明显不同的是,SA及UA具有分房大小悬殊,表面光整,边缘及房室分隔清晰锐利,内部密度均匀的特点,SA以多房型为主[10,11],有学者认为SA的滤泡型易形成多房结构[12]。成釉细胞瘤在影像中需要与牙源性角化囊肿鉴别[13,14,15,16]。

图6

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图6   典型实性多囊型(A)和单囊型(B)成釉细胞瘤

Figure 6   Classic solid/multicystic (A) and unicystic (B) ameloblastomas

The solid/multicystic type is composed of multilocullar cyst (white arrow, A) and solid content (black arrow, A). The unicystic type shows homogenous cyst (white arrow, B).


从肿物的三维形态上来看,DA的形态更接近于球形,高度与长轴径比值(0.76)和颊舌径与长轴径比值(0.63)更接近于1,表明DA在发生和发展过程中受到颌骨形态限制较少,而SA和UA表现有明显的沿颌骨长轴发展、长轴径较长的特点。

组织病理学方面,DA中常可见有化生性类骨质小梁结构(metaplastic bone)形成(图7), 应与CT影像中观察到的不同程度的骨化现象相关。化生性类骨质小梁的形成机制并不清楚。影像检查可观察到的病变内部成骨结构向硬化性边界逐渐过渡而呈现边界欠清的表现,需要与恶性病变相鉴别。CT可以分别于软组织窗和骨窗中观察病变内部结构。综合分析DA特殊的边界形态、发病部位和内部结构特征,可以有助于DA的术前诊断。常见的内部存在骨化结构特征的颌骨肿瘤或瘤样病变还包括骨化纤维瘤、根尖周骨结构不良、成骨细胞瘤等,在影像学诊断中需注意鉴别诊断。

图7

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图7   促结缔组织增生型成釉细胞瘤组织学中化生性成骨(箭头,HE ×200)

Figure 7   Histology of metaplastic bone in desmoplastic ameloblastoma (arrow, HE ×200)


综上所述,CT有助于DA的影像学诊断。DA多发生于前牙区及前磨牙区,CT特征具有一定的特异性,表现为内部含有不同程度的骨化现象、边界清楚或欠清楚的实性病灶。

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目的：了解颌骨成釉细胞瘤的构成现状, 为临床诊疗提供帮助。方法：回顾性分析2003-01&mdash;2014-6间于我科住院治疗的890例颌骨成釉细胞瘤的临床资料，对其性别、年龄、发病部位、病理分类进行分析。结果：890例成釉细胞瘤中平均年龄40.15岁，男女比例1.62∶1。下颌骨受累724例(81.35%)，上颌骨受累166例(18.65%)，左右颌骨发病率基本相同，颌骨任一部位均可见成釉细胞瘤的发生，但下颌磨牙及下颌升支区为最易受累部位。病理亚型中实体型378例，单囊型427例，为成釉细胞瘤最为常见的病理亚型。结论：成釉细胞瘤好发于青年，多见于下颌骨，男性发病率较女性高，实体型及单囊型为成釉细胞瘤最为常见的病理亚型，临床诊治中应注意其相应特点。

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